Relato de Caso

Código 591

Cisto odontogênico glandular: Relato de caso

Cintia Mussi Milani 1 Larissa L Gomes da Silva 2

Ana Claudia G A Koubik 3 Luzia Cezanoski 4

1) Doutorado. Professora adjunta.2) Médica Especialista em Patologia pela Sociedade Brasileira de patologia. Patologista no laboratório CITOPAR.3) Mestre em Estomatologia pela PUC-PR. Professora da Disciplina de Radiologia da Universidade Tuiuti do Paraná.4) Graduanda do curso de Odontologia da Universidade Tuiuti do Paraná. Acadêmica do curso de Odontologia da Universidade Tuiuti do Paraná.

Instituição: Universidade Tuiuti do Paraná. Curitiba / PR – Brasil.

Correspondência: Cíntia Mussi Milani - Avenida Silva Jardim , 3455 - Curitiba / PR - Brasil – Telefone: (+55 41) 3343-1444 – E-mail: cintiammilani@hotmail.com Artigo recebido em 29/04/2014; aceito para publicação em 31/10/2014; publicado online em 18/12/2015.Conflito de interesse: não há. Fonte de fomento: não há.

Glandular odontogenic cyst: Case report

Resumo

Introdução: O cisto odontogênico glandular (COG) é um cisto raro de desenvolvimento nos maxilares, que ocorre com mais frequência na porção anterior da mandíbula. Os achados clínicos e radiográficos não são patognomônicos e histologicamente o COG se assemelha com qualquer outra lesão destrutiva dos maxilares, o que o torna uma lesão de difícil diagnóstico. Por ser um cisto com alto índice de recorrência, muitos autores defendem a realização de um tratamento mais agressivo, como a ressecção segmentar. objetivo: relatar um caso de COG, tratado de forma mais conservadora, com enucleação e ostectomia Relato de caso: um paciente do sexo masculino, 33 anos, sistemicamente saudável, procurou atendimento com uma cirurgiã bucomaxilofacial devido a um aumento de volume, assintomático, na região mentual. Realizada uma biópsia incisional e diagnosticado o COG, procedeu-se a cirurgia para remoção da lesão. Por se tratar de um paciente comprometido com o acompanhamento pós-operatório, optou-se por uma cirurgia menos agressiva, realizando-se a enucleação seguida de ostectomia de toda cavidade óssea. Passados 17 meses, não se observam sinais de recidiva. Considerações finais: o presente caso mostrou que apesar do alto índice de recidiva do COG a escolha por um tratamento mais conservador pode ser uma boa opção. É, no entanto, imprescindível a manutenção de um acompanhamento pós-operatório rigoroso e de longo prazo.

Descritores: Patologia Bucal; Cistos Ósseos; Cirurgia Bucal.

AbstRAct

Introduction: the glandular odontogenic cyst ( GOC ) is a rare developmental cyst of the jaw which occurs more frequently in the anterior mandible. Clinical and radiographic findings are not pathognomonic and the GOC histologically resembles any other destructive lesion of the jaws, which makes it a lesion of difficult diagnosis. Because its high recurrence rate, many authors defend a more aggressive surgical approach, such as segmental resection . objective: To report a case of GOC, treated more conservatively with enucleation and ostectomy Case report: A male patient, 33 years old, systemically healthy, sought treatment with a maxillofacial surgeon due to an asymptomatic edema in chin region. An incisional biopsy was performed and a diagnosis of GOC was established. Once the patient agreed with a rigorous follow-up, a more conservative surgery with enucleation followed by ostectomy was performed. 18 months after the surgery, there are no signs of recurrence. conclusion: This case showed that despite the high rate of recurrence of the GOC, choosing a more conservative treatment may be a good option. However a long-term postoperative follow-up is mandatory .

Key words: Bone Cysts; Surgery, Oral; Pathology, Oral.

INtRoDuÇÃo

O cisto odontogênico glandular (COG) é um cisto raro de desenvolvimento nos maxilares, descrito pela primeira vez em 1987 por Padayachee e Van Wyk1, que o denominaram de “cisto sialo-odontogênico”, por acreditarem que sua etiologia era das glândulas salivares. Gardner et. al2, descreveram oito casos e denominaram de cisto odontogênico glandular, com

etiologia glandular. Somente em 1992 o COG foi reconhecido pela Organização Mundial da Saúde3.

O COG é um cisto agressivo e com alto índice de recidiva4-6. Apresenta leve predileção por mulheres de meia-idade (40-60 anos) e ocorre com maior frequência na região anterior da mandíbula. Seu crescimento é lento e, clinicamente, observa-se em aumento de volume assintomático4, 7,8.

Radiograficamente, se apresenta como uma

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lesão radiolúcida bem definida uni ou multiocular, e, quando associado às raízes, pode causar reabsorção radicular4,5,6,7,9. Histologicamente o COG é um desafio para os patologistas, já que apresenta características semelhantes a outros cistos, como cisto dentígero, cisto botrioide e principalmente o carcinoma mucoepidermoide.

O tratamento mais conservador para o COG é a enucleação com curetagem local, no entanto alguns autores defendem a ressecção marginal como tratamento ideal devido ao seu alto índice de recidiva4, 5,6.

O presente estudo tem como objetivo relatar um caso de cisto odontogênico glandular extenso, na região anterior de mandíbula de um paciente do sexo masculino de 33 anos de idade.

ReLAto De cAso

Paciente do sexo masculino, 33 anos, foi encaminhado ao consultório de uma cirurgiã bucomaxilofacial para diagnóstico e tratamento de lesão na região anterior da mandíbula. A anamnese revelou se tratar de um paciente sistemicamente saudável e nela o mesmo informava ter observado um aumento de volume na região do queixo havia dois meses.

O exame físico extrabucal revelava uma leve assimetria em região mentual. Ao exame intraoral constatou-se um aumento de volume em fundo de vestíbulo, mole à palpação, não doloroso, o qual dava à mucosa uma coloração levemente azulada. A alteração estendia-se da região de 31 ao 43 e nenhum dos dentes envolvidos apresentava mobilidade. Destes, o único que apresentou teste de vitalidade negativo foi o 31.

A radiografia panorâmica evidenciava uma lesão radiolúcida multilocular, que se estendia das raízes dos dentes 32 ao 43, até próximo à base da mandíbula (Figura 1). Não havia sinais de reabsorção radicular. Realizada uma tomografia cone-beam, esta revelou uma ampla lesão hipodensa estendendo-se no sentido horizontal desde a região de forame mentual do lado esquerdo ate o dente 43 e no sentido vertical de rebordo alveolar até cortical basal de mandíbula, apresentando dimensões de 30,3mm, 19,9mm e 37,2mm nos maiores eixos superoinferior, vestíbulolingual e mesiodistal, respectivamente (Figura 2). Observava-se também expansão óssea vestibular com rompimento da cortical óssea, divergência radicular entre os dentes 43 e 42 e reabsorção radicular externa em terço apical de todos os dentes envolvidos (Figura 3).

Inicialmente, realizou-se uma biópsia por punção, a qual revelou a presença de líquido citrino. Na sequência, durante a biópsia incisional, observou-se grande destruição da cortical vestibular, com a presença de uma cavidade óssea revestida por finíssima cápsula. Um fragmento da cápsula foi coletado e encaminhado para exame anatomopatológico. Este revelou uma formação cística com paredes constituídas por faixa de tecido conjuntivo fibroso denso, vascularizado e congesto, internamente recobertas por camada irregular de células

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Figura 1. Radiografia panoramica inicial evidenciando lesão osteolítica multilocular, em região mentual.

Figura 2. Cortes sagitais da tomografia cone-beam evidenciando a extensão da lesão e o rompimento da cortical vestibular (RC)

Figura 3. Cortes sagitais da tomografia cone-beam evidenciando as reabsorções radiculares dos dentes associados à lesão.

epiteliais poligonais, sem atipias, entremeadas de células mucosas e com formação de pseudoductos de permeio (Figura 4). O diagnóstico de cisto odontogênico glandular (COG) foi estabelecido.

O paciente foi orientado quanto ao alto índice de recidiva da lesão e comprometeu-se a seguir um acompanhamento pós-operatório rigoroso e de longo prazo. Desta forma, foi proposto um tratamento mais

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conservador, com a realização da enucleação da lesão seguida de ostectomia local. No pré-operatório, o paciente foi medicado com 2g de amoxicilina 01 hora antes da cirurgia e 8mg de dexametasona 30 minutos antes. Sob anestesia local realizou-se uma incisão envelope com relaxantes na altura do 34 e 44, e completo descolamento do retalho mucoperiostal. Utilizando-se um descolador fino, a cápsula cística foi sendo destacada da parede óssea e removida. Fragmentos da cápsula que ficaram fixados ao osso foram curetados utilizando-se uma cureta Lucas. Após a enucleação da lesão, realizou-se, sob irrigação constante com água destilada estéril, ostectomia de toda cavidade óssea com uma broca esférica nº 6 para peça de mão reta (Figura 5). O retalho foi reposicionado e suturado com categute simples 4.0. O material coletado foi novamente encaminhado para exame anatomopatológico, confirmando o diagnóstico inicial. No pós-operatório, manteve-se o uso de 1g de amoxicilina a cada 12 horas por 5 dias, 4mg de dexametasona a cada 8 horas por 2 dias e, caso houvesse dor, 30 mg de tylex a cada 4 horas. O pós-operatório transcorreu bem, sem queixas álgicas, apenas com leve edema em região mentual.

Trinta dias após a realização da cirurgia, o paciente foi encaminhado para endodontista para novo teste de vitalidade pulpar nos dentes 32, 41, 42 e 43, o qual resultou negativo para todos. Realizados os tratamentos endodônticos, o paciente permanece em acompanhamento semestral e, 18 meses após a cirurgia, não há sinal de recidiva da lesão (Figura 6).

DIscussÃo

Atualmente existem pouco mais de cem casos de COG publicados na literatura4, 10, e, de acordo com Fowler et. al10, 80% dos casos afetam a mandíbula, especialmente sua porção anterior, havendo leve predileção por mulheres de meia idade. Seu crescimento é lento e assintomático, podendo apresentar assimetria facial4,7,8. Esta assimetria foi, no presente caso, o primeiro sinal da presença da lesão.

De acordo com Krishnamurthy et al4 e Rao, Ka, Kumar5 os achados radiográficos não apresentaram sinais patognomônicos. Outros autores afirmaram que os achados podem se assemelhar a qualquer outra lesão destrutiva de mandíbula9. Geralmente o COG se apresenta como uma lesão uni ou multilocular, com bordas definidas, podendo apresentar reabsorção de raízes ou deslocamento de dentes5, 6,7,9. Alguns autores relataram uma associação com dentes inclusos5, 9,11,12. Oliveira et. al6 ressaltaram a importância da tomografia computadorizada (TC) para esclarecimento dos limites da lesão e plano de tratamento. No presente caso, as reabsorções radiculares só foram evidenciadas com este exame, pois na radiografia panorâmica não se observavam tais alterações.

Com relação aos achados histológicos, Fowler et. al10 afirmaram que não existe um consenso de quantas

Figura 4. Aspecto histológico evidenciando estrutura cística com paredes revestidas por epitélio não queratinizado com áreas de espessamento entremeadas por estruturas ductulares com células mucosas e algumas células ciliadas. (HE 100X).

Figura 5. Aspecto transoperatório

Figura 6. Radiografia panorâmica de controle pós-operatório (18 meses)

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características são necessárias para se estabelecer o diagnóstico de COG. Outros autores descreveram alguns critérios principais que devem estar presentes para diagnóstico histológico: células eosinofílicas cuboides ou colunares, revestimento epitelial escamoso com paredes de tecido conjuntivo não queratinizado, epitélio exibindo variações na espessura ao longo do revestimento cístico, estruturas glandulares intraepiteliais6, 8, 10, 11,12.

O diagnóstico diferencial deve incluir outros cistos maxilares, como cistos dentígeros, cistos radiculares, cistos odontogênicos botrioides e principalmente o carcinoma mucoepidermoide central (CMC), cujas características histológicas são semelhantes às do COG5, 8,9,10.

O COG é uma lesão com comportamento agressivo e alto índice de recidiva, sendo de extrema importância um planejamento cirúrgico adequado e um acompanhamento pós-operatório de longo prazo4,5,6,13,14.

Não existe um consenso na literatura quanto ao tratamento do COG. Alguns autores recomendam um tratamento conservador, como a enucleação da lesão seguida de curetagem e acompanhamento pós operatório por 3 a 5 anos6,7,8,13. Outros, no entanto, defendem a ressecção em bloco como a melhor opção de tratamento, devido ao seu alto índice de recidiva4, 5,14. No caso relatado, em razão de se tratar de um paciente jovem e comprometido com o correto acompanhamento pós-operatório, a escolha foi por um tratamento mais conservador, com enucleação e ostectomia. Esta, até o momento, mostrou-se acertada, pois passados dois anos da cirurgia, não existem sinais de recidiva da lesão.

coNsIDeRAÇÕes FINAIs

Por se tratar de uma lesão que não apresenta características histológicas patognomônicas, para se chegar ao diagnóstico do COG é fundamental a correlação dos aspectos histológicos, clínicos e imaginológicos. Devido à agressividade da lesão e de seu alto índice de recidiva, a ressecção segmentar ou parcial, na maioria das vezes, é o tratamento de escolha. O presente caso,

onde a escolha foi por um tratamento mais conservador, como a enucleação seguida de ostectomia, mostrou que a mesma pode ser uma boa opção de tratamento para o COG. É imprescindível, no entanto, acompanhamento pós-operatório de longo prazo.

ReFeRÊNcIAs

1. Padayache A, Van Wyk CW. Two cystc lesions with features of both the botryoid odontogenic cyst and the central mucoepidermoid tumour: Sialo-odontogenic cyst? Journal Oral Pathol 1987; 16: 499-504.2. Gardner DG, Kessler HP. Morency R, Shaffner. The glandular odontogenic cyst: an apparent enity. Journal Oral Pathol 1988; 17: 359-366.3. Kramer IRH, Pindborg JJ, Shear M.Histological Typing of Odontogenic Tumours. WHO international histological classification of tumors, 2nd ed 1992: p 38.4. Krishnamurthy A, Sherlin HJ, Ramalingam K, Natesan A, Premkumar P, Ramani P, Chandrasekar T. Glandular odontogenic cyst: report of two cases and review of literature. Herd and Neck Pathol 2009, 3: 153-158.5. Rao JB, Ka JK, Kumar BP. Glandular odontogenic cyst involving the posterior part of maxillary sinus, a rare entity. Journal of Maxillofac Oral Surg 2010. 9(1): 72-75.6. Oliveira JX, Santos KCP, Nunes FD, Hirari KRN, Sales MAO, Cavalcanti MGP, Marcucci. Odontogenic glandular cyst: a case report. Journal of Oral Science 2009, 51( 3): 467-470.7. Guruprasad Y, Chauhan DS.Glandular odontogenic cyst of maxilla. Journal of Clinical Imaging Science 2011, 1: 54.8. Manzini M, Deon C, Corte LD, Berlotto JC, Abreu LB. Glandular odontogenic cyst: and uncommon entity. Brazilian Journal of Otorhinolaryngology 2009, 75(2): 320.9. Prabhu S, Rekha K, Kumar GS. Glandular Odontogrnic cyst mimicking central mucoepidermoid carcinoma. Journal of Oral and maxillofacial Pathology 2011, 14 (1): 12-15. 10. Fowler CB, Brannon RB, Kessler HP, Castle JT, Kahn MA. Glandular odontogenic cyst: analysis of 46 cases with special emphasis on microscopic criteria for diagnostis. Head and Neck Pathol 2011, 5: 298-300.11. Morais HHA, Vasconcellos RJH, Santos TS, Queiroz LMG, Silveira EJD. Glandular odontogenic cyst: case report and review of diagnostic criteria, Journal of crânio-maxilo-facial surgery 2012, 40: 46-50.12. Cano J, Benito DM, Montáns J, Rodríguez-Vásques JF, Campo J, Colmenero C. Glandular odontogenic cyst: two high-hisk cases treated with conservative approaches. Journal of cranio-maxilo-facial surgery 2012. 40: 131-136.13. Booth D, Bouquot J. Clinico pathologic conference: case 6. Head and neck pathol 2010, 4: 351-355.14. Foss RD, Fielding CG. Glandular odontogenic cyst. Head and neck pathol 2007, 1: 102-103.

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