LA PSEUDOARTROSI CONGENITA DELL’APOFISIUNCIFORME DELL’OSSO UNCINATO: DESCRIZIONE DI

DUE CASI ASSOCIATI A PATOLOGIA

A. MANTOVANI, M. TREVISAN, S. MARTELLI1

A.U.L.S. N°21 Regione Veneto, U.O.Ortopedia e Traumatologia, Ospedale di Legnago (VR) - Primario: Dr. U. Giaretta1 Servizio di Radiologia, Ospedale di Legnago (VR) - Primario Dr. N. D’Attoma

Riv Chir Mano - Vol. 39 (2) 2002

Congenital pseudoarthrosis of the hook of the hamate: description of two cases correlated with pathological conditions.SUMMARYThe congenital pseudoarthrosis of the hook of the hamate has been described in our literature as “os hamuli pro-prium”. However, its existence has never been correlated with other pathological conditions. We report two cases inwhich this congenital anomaly became symptomatic due to two different disorders related to it. In the first case, thecongenital pseudoarthrosis of the hook of the hamate produced a pathological rupture of the little finger’s flexor pro-fundus tendon in a 54 year old farmer. In the second case, it resulted in a carpal tunnel syndrome in a 35 year oldskilled working woman. The first patient’s treatment was an emergency: his ring finger’s flexor digitorum superfi-cialis tendon was sutured on the distal stump of the little finger’s ruptured flexor profundus tendon. A surgical treat-ment aimed of the second patient with carpal tunnel syndrome has been advised but she has refused to undergo theoperation. In our opinion, the pathological symptoms in both patients (ruptured flexor profundus tendon and carpaltunnel syndrome) were directly related to the congenital pseudoarthrosis of the hook of the hamate. We have descri-bed the diagnostic protocol adopted in these two patients and the radiological study performed in the other membersof their families. The latter study revealed an asymptomatic congenital pseudoarthrosis of the hook of the hamate inone of our first patient’s sisters. We have also discussed the different diagnoses and the other possible methods oftreatment that could be used in these and other cases. Riv Chir Mano 2002; 39: 167-174

KEY WORDSCongenital pseudoarthrosis, hook of the hamate, hamate

RIASSUNTOLa pseudoartrosi congenita dell’apofisi unciforme dell’osso uncinato è stata descritta in letteratura come “os hamuliproprium”, ma non è mai stata collegata a patologie.Noi documentiamo due casi clinici di questa anomalia congeni-ta divenuta sintomatica a causa di due diverse patologie ad essa correlate.In un caso, la pseudoartrosi congenita del-l’apofisi unciforme ha causato la rottura patologica del tendine flessore profondo del quinto dito in un uomo di 54anni, agricoltore.In un altro caso, la stessa anomalia congenita ha causato la sindrome del tunnel carpale in unadonna di 35 anni, operaia meccanica.Il trattamento attuato in urgenza nel primo paziente è stato rivolto alla solarottura tendinea ed è consistito nella trasposizione del tendine flessore superficiale del quarto dito su moncone distalerotto del tendine flessore profondo del quinto dito. Per la paziente con sindrome del tunnel carpale invece, non si èproceduto finora a trattamento per volontà della paziente stessa. Proponiamo una interpretazione patogenetica del-la rottura tendinea e della sindrome del tunnel carpale, entrambe direttamente legate alla pseudoartrosi congenitadell’apofisi unciforme dell’osso uncinato. Descriviamo le procedure diagnostiche adottate per i due pazienti e lo stu-dio radiografico eseguito successivamente sui loro familiari, che ha messo in evidenza la stessa anomalia ossea conge-nita in una sorella del primo paziente, finora clinicamente asintomatica. Si pongono in discussione le priorità dia-gnostiche e terapeutiche dei casi trattati e di possibili altri casi.

PAROLE CHIAVEPseudoartrosi congenita, apofisi unciforme, osso uncinato

Arrived: marzo 2002Accepted: agosto 2002Corrispondence: Dr. Alberto Mantovani, via San Rocco, 2 - 46035 Ostiglia (MN) - Tel. 0386/802060 - E-mail: alberto_mantovani@tin.it

A. MANTOVANI, M. TREVISAN, S. MARTELLI

INTRODUZIONE

L’osso uncinato (os hamatum) ossifica nel pri-mo anno di vita secondo Kohler (1) e dopo il deci-mo anno secondo Franz (2). Nonostante questadiscordanza in bibliografia, vi è completo accordosul fatto che l’ossificazione del corpo dell’osso un-cinato possa progredire indipendentemente daquella della sua apofisi unciforme (1-3), così che lafusione dei due nuclei di accrescimento durante losviluppo osseo può non avvenire.Questo coincideanche con la dimostrazione che le due porzioni os-see hanno una vascolarizzazione ben distinta e in-dipendente nel 29% della popolazione (4). Se i duenuclei di ossificazione non si fondono, l’apofisi un-ciforme rimane isolata dal corpo dell’osso e vieneallora definita come “os hamuli proprium” (1). Sitratta in questo caso di un osso bipartito, che pos-siamo chiamare anche “pseudoartrosi congenitadell’apofisi unciforme” (PCAU) dell’osso uncina-to,per analogia morfologica con la pseudoartrosipost-traumatica dello stesso osso. Dwight (3) nel1907 stabilì che fu Thelineus ad osservare per pri-mo questo osso bipartito nel 1896. Bogart (5) nel1932 ha riscontrato un caso di PCAU su 1452 ra-diografie di routine del polso in un periodo di ottoanni, senza aver mai eseguito però la proiezioneradiografica assiale per il canale carpale. Mouchet(6) nel 1939, ha descritto un caso di PCAU bilate-rale e asintomatico che egli definì “pseudofissure”.Hart (7) riportò, nel 1941, un altro caso di PCAUasintomatico e raccomandò per primo la proiezio-ne radiografica assiale per il tunnel carpale, perevidenziare il profilo completo dell’apofisi uncifor-me. Anche Wilson (8) nel 1954 e Le Viet (9) nel1993 segnalarono entrambi un caso bilaterale easintomatico di PCAU.

La caratteristica comune della PCAU sembravaquindi quella di essere un’anomalia ossea asintoma-tica. Fu solo Greene (10) nel 1981, a descrivere unaneuropatia del nervo ulnare al canale di Guyon inassociazione alla presenza di una PCAU in unadonna di 24 anni dopo trauma lavorativo al quintodito. Non è chiaro però, leggendo quell’articolo, se isintomi della paziente fossero in relazione direttacon la presenza della PCAU, che, anche in quel ca-

so, era bilaterale. Infatti l’Autore afferma che, all’e-splorazione chirurgica del canale di Guyon, il ner-vo ulnare era “modestamente appiattito prima dellasua biforcazione” e l’apofisi unciforme era “solida-mente attaccata” al corpo dell’uncinato. Comun-que, egli concludeva che la sofferenza nervosa eraprobabilmente indiretta, forse per trauma ripetitivoe lasciava dubbi sulla sua patogenesi.

Noi proponiamo un’interpretazione patogeneticadi due casi clinici sintomatici collegati alla PCAUrecentemente giunti alla nostra osservazione e do-cumentiamo un ulteriore terzo caso asintomatico diPCAU in una sorella del primo paziente.

CASO CLINICO N. 1

Un uomo di 54 anni, agricoltore destrimane, ègiunto alla nostra osservazione per la perdita dellacapacità di flettere attivamente l’articolazione in-terfalangea distale del quinto dito il giorno dopoun trauma da stiramento del quinto raggio dellamano destra in posizione di presa. Non riferivapregressi traumi né altri disturbi a quella mano nelpassato. Riferiva un lieve dolore sulla faccia volaremediale della mano subito dopo il trauma, che erareceduto dopo alcune ore senza terapia. Il giornoseguente al trauma la mano destra si presentavasenza dolore e clinicamente normale salvo il deficitdi flessione attiva dell’ultima falange del quinto di-to. La radiografia standard della mano e del ditonon evidenziava segni di lesioni ossee traumaticherecenti né pregresse. Sospettando il distacco deltendine flessore profondo alla sua inserzione dista-le, si procedeva perciò all’intervento in urgenza perriparazione di tale tendine in anestesia locale tron-culare. All’esplorazione chirurgica si riscontrava,però, l’integrità del tendine flessore profondo a li-vello della sua inserzione distale, pur persistendo ildeficit funzionale motorio. Si procedeva allora al-l’esplorazione chirurgica al palmo, dove si riscon-trava che il tendine flessore profondo del quintodito era interrotto completamente a livello del li-mite distale del tunnel carpale (Fig. 1A). Il mon-cone tendineo distale appariva iperemico e sfran-giato come se su di esso avesse agito per lungo

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tempo una struttura che lo aveva infiammato e in-debolito. Non si reperiva il moncone tendineoprossimale retratto. Si effettuava,perciò, la traspo-sizione del tendine flessore superficiale del quarto

dito sul moncone distale del tendine flessoreprofondo del quinto dito in giusta tensione. Si ap-plicava un gesso sintetico al polso in flessione in-termedia e una trazione ad elastico transungueale

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Figura 1. Caso clinico n. 1. A) Aspetto intraoperatorio dellarottura del tendine flessore profondo del V dito a livello del ca-nale carpale con degenerazione macroscopica del mocone tendi-neo da tipica rottura patologica per PCAU. B, C, D) La Tcspirale con ricostruzione tridimensionale dimostra la presenzadi PCAU con aspetti smussi e corticalizzati delle superfici os-see contrapposte. P=osso pisiforme; U=apofisi unciforme pato-logica. Le frecce indicano la rima di pseudoartrosi. E) La ra-diografia in proiezione assiale del canale carpale confermal’immagine di PCAU e l’addensamento osseo corticale dellarima di pseudoartrosi congenita, indicata dalla freccia.

A

C

D

B

E

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per la mobilizzazione passiva del dito per quattrosettimane, ottenendo un buon risultato clinico. Percompletare l’iter diagnostico ancora sospeso dopol’intervento, veniva eseguita una TC spirale con ri-costruzione tridimensionale del canale carpale do-po la rimozione del gesso. Si evidenziava allora laPCAU che veniva confermata anche con la sem-plice radiografia in proiezione assiale per il canalecarpale (Fig. 1 B-E). La stessa radiografia eseguitaanche al polso sinistro risultava normale. L’apofisiunciforme destra patologica appariva radiografica-mente ben separata prima della sua base, ma senzaaspetti traumatici recenti. Inoltre, alla TC, essa ri-sultava assai tozza, grossolanamente piramidale,con bordi ben arrotondati e con presenza di ossocorticale sulla superficie della rima di pseudoartro-si. Questi reperti orientavano per una mancata sal-datura congenita del suo nucleo di accrescimentopiuttosto che per un distacco traumatico. Si ese-guiva perciò uno screening radiografico su due fra-telli e otto sorelle viventi del paziente per ricercarela possibile identica anomalia congenita, effettuan-do su tutti la sola proiezione radiografica assialeper il canale carpale bilateralmente. Si riscontròcosì, che la stessa PCAU, era presente alla manodominante, in una sorella di 61 anni e finora asin-tomatica.

CASO CLINICO N. 2

Una donna di 35 anni, operaia destrimane, si èpresentata a visita ambulatoriale per sindrome deltunnel carpale a destra, persistente da circa diecianni e in forma clinica intermedia secondo i criteridi Lundborg (11). Riferiva di svolgere da quindicianni un’attività lavorativa manuale non pesante,non ripetitiva e soprattutto in modo simmetrico,cioè con uso non prevalente della mano destra. Ri-feriva i disturbi tipici della sindrome del tunnelcarpale soggettivi e anche obiettivi solo alla manodominante e finora ben tollerati. Le algoparestesiedella mano erano prevalentemente notturne e inva-riate nel corso di dieci anni, salvo un periodo di ag-gravamento di circa un anno, durante una gravi-danza di sette anni prima. L’elettromiografia già

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Figura 2. Caso clinico n. 2. A) Paziente con sidrome deltunnel carpale secondaria alla presenza di PCAU eviden-ziata dalla proiezione radiografica assiale del canale carpale.B, C) Immagine RM della PCAU con persenza di cartilagi-ne sui bordi affrontati della rima di pseudoartrosi congenita.

A

B

C

eseguita bilateralmente confermava la presenza dicompressione del nervo mediano al tunnel carpalesolo a destra e di grado medio secondo i criteri diPadua (12). Questa sindrome del tunnel carpale eraatipica, per la precoce età di insorgenza, per l’assen-za di familiarità e per la monolateralità, poichè lapaziente faceva uso simmetrico delle mani sul lavo-ro. Una radiografia del polso destro e sinistro conproiezione assiale per il canale carpale, mise in evi-denza un quadro tipico di PCAU solo a destra(Fig. 2A). La RM ha confermato l’anomalia ossea,rimarcandone l’origine congenita per la presenza dicartilagine sui bordi affrontati della rima di PCAU(Fig. 2 B, C). Abbiamo proposto alla paziente l’in-tervento di release del tunnel carpale, ma essa hapreferito rimandare questa soluzione in caso di fu-turo peggioramento sintomatico.

DISCUSSIONE

L’uncinato è l’osso più mediale della seconda fi-liera delle ossa carpali. Sulla sua apofisi unciformesi inseriscono il legamento piso-unciforme, che è ilprolungamento del tendine flessore ulnare del car-po e il legamento trasverso anteriore del carpo, cheè il segmento centrale e più spesso del retinacolodei flessori; quest’ultimo è il tetto del canale carpa-le. Anche i muscoli opponente e flessore breve delquinto dito prendono origine da questa apofisi. L’a-pofisi unciforme, inoltre, costituisce la sponda osseamediale della metà distale del canale carpale: que-sta è una vera puleggia per i tendini flessori delquarto e quinto dito quando il polso è in flessione edeviazione ulnare. La frattura dell’apofisi uncifor-me è abbastanza rara e la sua diagnosi è spesso ri-tardata, perché i sintomi sono inizialmente aspeci-fici e le radiografie standard eseguite dopo il trau-ma non evidenziano la frattura. Infatti, la proiezio-ne radiografica assiale per il canale carpale, che è lasola che espone completamente il profilo dell’apo-fisi unciforme, viene spesso tralasciata, anche per-ché difficile da eseguire in urgenza per la reazionedolorosa del paziente all’iperestensione del polso.

L’evoluzione in pseudoartrosi della frattura del-l’apofisi unciforme è dovuta perciò, principalmente,alla mancata o ritardata diagnosi e al mancato trat-

tamento primario. Nella pseudoartrosi post-trau-matica, lo sfregamento tendineo sui bordi osseifratturati innesca un processo di flogosi cronica pe-ritendinea (9), che conduce progressivamente allarottura patologica dei tendini flessori del quarto equinto dito (13-16). Inoltre, sono state documenta-te in letteratura, anche complicanze neurologiche acarico dei nervi mediano e ulnare che spesso sono isintomi rivelatori, a distanza, del trauma fratturati-vo iniziale dell’apofisi unciforme che è evoluta inpseudoartrosi (9, 17-20).

Finora, non esistono invece segnalazioni di pato-logie sicuramente collegate alla PCAU, salvo ildubbio caso di sofferenza del nervo ulnare segnala-to da Greene (10) nel 1981. E’ possibile, però, chealtri casi di patologia tendinea e nervosa siano statifinora solo misconosciuti per la difficoltà diagno-stica della PCAU e per la scarsa conoscenza diquesto problema.

Il caso clinico n. 1 dimostra, senza alcun dubbio,che la rottura del tendine flessore profondo del quin-to dito è stata direttamente causata dalla PCAU. Noipensiamo che il meccanismo di rottura tendinea siasimile a quello che causa la stessa rottura nei casi dipseudoartrosi post-traumatica dell’apofisi unciformee cioè lo sfregamento tendineo contro le superficidella rima di pseudoartrosi, con la differenza chenella PCAU il processo potrà essere molto più lentoe anche asintomatico. In pratica, l’apofisi unciformenon agisce più come puleggia liscia per i tendini fles-sori, ma le superfici della puleggia rotta provocanol’assottigliamento tendineo progressivo fino alla rot-tura, sia per “effetto raspa” che per “pinzamento” deltendine nella rima di pseudoartrosi. Quest’ultimomeccanismo di pinzamento avviene in particolarenei movimenti di presa di forza a piena mano e inflessione ulnare del polso come disegnato in (Fig. 3)In questa posizione, col potente movimento di levaprima descritto, il tendine penetra nella rima dipseudoartrosi e le superfici ossee, pur arrotondate,agiscono su di esso con l’effetto di pinzamento.

Il pinzamento del tendine fra le superfici dellaPCAU induce una flogosi cronica peritendinea equindi un indebolimento tendineo molto lento chepuò essere anche asintomatico ma che può sfociarein rottura completa spontanea del tendine anche

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tardivamente o in seguito a un episodio di stira-mento acuto come nel caso clinico da noi descritto.

Si può ipotizzare però che esistano anche dei ca-si del tutto asintomatici se la PCAU è presente nel-la mano non dominante e per questo poco utilizza-ta; oppure altri casi asintomatici se la PCAU è purdal lato dominante ma il soggetto non svolge atti-vità lavorative manuali impegnative. Questo spiegabene il caso della sorella del primo paziente che èdi professione suora e che non lamenta alcun di-sturbo.

Il fatto che la PCAU sia stata riscontrata in duefratelli conferma inoltre che si tratta di una anoma-lia ossea congenita, anche se nei nostri casi non eramai bilaterale come invece è già stato segnalato inletteratura (7-9) . Possiamo allora suggerire, dopotali considerazioni, di eseguire una proiezione ra-diografica assiale per il tunnel carpale nei pazienticon segni di tendinite recidivante dei flessori delquarto e quinto dito e con attività lavorative ma-nuali ripetitive che comportino potenti movimentidi presa delle dita con inclinazione ulnare del polsoimpugnando strumenti come martelli, pinze, chia-vi, cacciaviti o altri utensili. In tali pazienti infattipotrebbe risultare positiva la ricerca di una PCAUcome causa di tendinite dei flessori del quarto equinto dito.

Il caso clinico n. 2 documenta una sindrome deltunnel carpale secondaria a PCAU e la sua patoge-nesi può essere ricondotta ad un possibile meccani-smo indiretto. Si può ipotizzare, cioè, che esista,durante i movimenti della mano, una sollecitazionesul nervo mediano da parte del legamento trasversodel carpo che è mobilizzato a livello della sua inser-zione sull’apofisi unciforme patologica. Anche ilpotente tendine flessore ulnare del carpo, col suoprolungamento piso-uncinato, può trazionare l’a-pofisi unciforme patologica mettendo in tensioneanomala il legamento trasverso con conseguentecompressione del nervo mediano. Si può pensareinoltre che la tenosinovite cronica dei flessori delquarto e quinto dito causata dalla PCAU possa in-direttamente svolgere un effetto compressivo o irri-tativo persistente sul nervo mediano. Suggeriamoperciò, di fronte a pazienti con sindrome del tunnelcarpale atipica, cioè monolaterale ,senza familiarità,in età giovanile e che non svolgano attività manualiripetitive che giustifichino la sofferenza del nervomediano, di eseguire oltre all’elettromiografia an-che una proiezione radiografica assiale per il canalecarpale alla ricerca di una possibile PCAU.

Come la sofferenza del nervo ulnare è già statadocumentata nelle forme di pseudoartrosi post-traumatica dell’apofisi unciforme, così si può colle-gare la stessa neuropatia anche alla presenza diPCAU, come nel dubbio caso segnalato da Greene(10), a causa dello stretto contatto che esiste fra ilnervo ulnare e l’apofisi unciforme patologica e mo-bilizzabile (20).

Per quanto riguarda la diagnosi differenziale frala pseudoartrosi post-traumatica e la PCAU, oltreal dato anamnestico del trauma che caratterizza laprima forma, si possono definire criteri radiograficiprecisi di distinzione fra le due patologie. Nella ra-diografia in proiezione assiale per il tunnel carpalesarà già probante per PCAU la presenza bilateraledell ’anomalia. Se il reperto è monolaterale,invece,si può pensare ad una forma congenita, se èpresente osso corticale sulle superfici affrontatedella rima di pseudoartrosi. La TC spirale con rico-struzione tridimensionale è indicata per dirimereogni dubbio. Può essere utile o alternativo eseguireanche una RMN mirata che può dimostrare la pre-

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Figura 3. Disegno schematico del movimento di presa diforza a piena mano e in flessione ulnare del polso, che hacausato lo stiramento e la conseguente rottura patologica deltendine flessore profondo del V dito per effetto di pinzamentoe di “raspa” nella rima di PCAU. U=proiezione cutanea del-l’apofisi unciforme.

senza di cartilagine sulle superfici contrappostedella rima di pseudoartrosi in caso di PCAU.

Un ulteriore elemento di discussione é il tratta-mento della PCAU. È già stato stabilito che, difronte ad una frattura non guarita dell’apofisi un-ciforme, si deve porre l’indicazione di escissione delframmento osseo mobile sia per eliminare che perprevenire le complicanze di sofferenza dei nervimediano o ulnare e di tenosinovite o rotture tendi-nee dei flessori del quarto e quinto dito (22-25). Lastessa indicazione di fronte a una PCAU è invecediscutibile. Nel caso n. 1, avendo posto la diagnosidi PCAU solo dopo l’intervento in urgenza di tra-sferimento tendineo per rottura patologica, non cisentiamo di aggiungere ulteriori atti chirurgici econfidiamo che la retrazione del moncone prossi-male del tendine rotto crei nel tunnel carpale unospazio sufficiente a ridurre il rischio di ulteriori te-nosinoviti. Abbiamo però avvisato il paziente di tor-nare a controlli annuali per verificare l’insorgenza diquesta o di altre complicanze. Solo in tal caso siprocederà ad escissione dell’apofisi unciforme con-genitamente separata. Se la diagnosi di PCAU vie-ne posta contemporaneamente a quella di rotturatendinea, conviene praticare simultaneamente sial’escissione ossea che la riparazione tendinea perprevenire rotture tendinee o tenosinoviti ulteriori.Anche la tenosinovite recidivante dei flessori delquarto e quinto dito, direttamente collegabile allapresenza di PCAU in lavoratori manuali, dovrà es-sere trattata con l’escissione ossea per prevenire rot-ture tendinee.

Diverso è il caso della paziente con sindrome deltunnel carpale secondaria a PCAU e scarsamentesintomatica, che necessita secondo noi solo di re-lease del tunnel carpale e non di escissione delframmento osseo bipartito. In tal caso sarà suffi-ciente infatti sezionare completamente il retinacolodei flessori e con esso il legamento trasverso delcarpo per eliminare del tutto e definitivamente lasollecitazione indiretta sul nervo mediano. Secondonoi, si dovrà porre invece indicazione chirurgica diescissione ossea e contemporanea liberazione delnervo ulnare di fronte a sofferenza di questo nervoassociata a PCAU. In questo caso infatti, la soffe-renza nervosa causata dalla PCAU, può essere do-

vuta a sollecitazione diretta dell’osso mobilizzatosul nervo ulnare e solo l’escissione ossea potrà risol-vere l’irritazione o lo stiramento diretto e reiteratodel nervo. L’astensionismo chirurgico sembra inve-ce l’atteggiamento più ragionevole di fronte alleforme asintomatiche di PCAU.

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